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1490年
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文摘
客观的本研究的目的是检查的可行性,可靠性和功能结果测量腓骨肌萎缩的聚合效度(CMT-FOM),一个新的绩效衡量评估功能与CMT成人疾病的能力。
方法成年人与CMT 1型(CMT1A)招募了罗切斯特大学和爱荷华州。参与者评估使用CMT-FOM CMT考试分数(CMT),和一个症状报告。两次试验法的可靠性是使用组内相关系数检验的,内部一致性使用克伦巴赫α,收敛和已知使用斯皮尔曼秩分析和Mann-Whitney测试有效性。
结果43个人(70%女性;平均年龄41岁,SD 14.9年)了。CMT-FOM(平均25.3±8.7,范围12-44/52)是适度与cmt(ρ= 0.62;p< 0.0001),表现出可接受的可靠性(组内相关系数= 0.92)和内部一致性(克伦巴赫α= 0.81)。参与者与临床之间的CMT-FOM歧视温和vs moderate-severe CMT1A。参与者与温和CMT1A证明地板效应的cmt CMT-FOM显示功能的局限性。
结论CMT-FOM耐受性良好,没有地板/天花板效应在成人CMT1A群匹配那些可能进入即将到来的临床试验。它似乎是可靠的,我们的数据支持收敛和已知有效性与CMT1A成年人。纵向研究进一步检查的心理属性CMT-FOM及其响应改变之前在治疗中的应用试验是必要的。
术语表
- CMT=
- Charcot-Marie-Tooth;
- CMT1A=
- 1型腓骨肌萎缩;
- cmt=
- 考试分数腓骨肌萎缩;
- CMT-FOM=
- 功能结果测量腓骨肌萎缩;
- CMTNS=
- 神经病变评分腓骨肌萎缩;
- CMTPedS=
- 儿科规模腓骨肌萎缩;
- 国际刑事法庭=
- 组内相关系数
脚注
去首页Neurology.org/N为充分披露。资金信息和披露认为作者相关的,如果有的话,年底提供这篇文章。
- 收到了2018年2月15日。
- 接受的最终形式2018年7月5日。
- ©2018美国神经病学学会的首页
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