文摘
背景和目标功能性神经障碍(曾经)代表真正的无意识的神经系统症状和体征包括癫痫、弱点,和感觉障碍,临床特征特性,并代表自愿控制和感知的问题尽管正常的神经系统的基本结构。曾经的历史观点的诊断排除可能导致不必要的医疗资源利用率和高直接和间接经济损失。系统回顾了使用首选项报告系统评价和荟萃分析指南来评估这些经济成本和评估任何有效的治疗方法。
方法我们搜索电子数据库(PubMed、PsycInfo MEDLINE和EMBASE,和国家卫生服务经济评估数据库约克大学的)原始,主要研究出版物《盗梦空间》之间的数据库和4月8日,2022年。一只手会议摘要也进行了的搜索。关键搜索词包括“功能神经障碍,”“转换障碍,”和“功能性痉挛。“评论、病例报告、病例分析、定性研究被排除在外。我们进行了描述和定性主题分析的研究。
结果搜索结果共有3244个研究。16个研究包括筛查和排斥后重复。其中包括以下几点:cost-of-illness (COI)进行了研究,与队列研究没有干预和那些包括比较器组,例如,另一个神经障碍(n = 4);COI研究与队列研究没有进行干预和那些不包括比较器组(n = 4);经济的干预评估张后的队列研究(n = 6)或随机对照试验(n = 2)。其中,5研究评估积极干预,研究成本评估之前和之后曾经的确诊。研究表明过量与曾经的年度成本(范围4964 - 86722美元2021美元),包括直接和间接成本。研究显示保证干预措施,包括提供一个明确的诊断,可以减少这一开销(范围9% - -90.7%)。没有有效的治疗方法。研究比较有限,非均质性研究设计和位置。
讨论曾经与一个重要的卫生保健资源的使用,导致经济成本为病人和纳税人和无形损失。干预措施,包括准确的诊断,对降低这些成本似乎提供了一个途径。
术语表
- 认知行为治疗=
- 认知行为疗法;
- 细胞色素氧化酶=
- 成本的疾病;
- 手足口病=
- 运动功能障碍;
- 曾经=
- 功能性神经障碍;
- FS=
- 功能性发作;
- 国内生产总值=
- 国内生产总值(gdp);
- ICD-9/10 =
- 国际疾病分类、第九和第十位修订 ;
- 不错的=
- 国家健康研究所和护理;
- pn=
- 心因性nonepileptic发作;
- 购买力平价=
- 购买力平价;
- QALY=
- 质量调整生命年;
- 生命质量=
- 的生活质量;
- 个随机对照试验=
- 随机对照试验;
- SMC=
- 标准的医疗保健;
- 美元=
- 美元;
- vEEG=
- 视频脑电图
神经功能紊乱(流量)代表真正的无意识的神经症状和体征,临床特征特性和代表自愿控制和感知的问题尽管正常的神经系统的基本结构。1曾经的表现是多种多样的,包括以下单独或组合:异常运动;无力或瘫痪;感觉损失或感觉异常症状;吞咽或演讲的症状;和epileptic-like集(即。、功能癫痫(fs))。1流量有显著影响病人的生活质量(QoL),2,3经常和病人患有精神疾病,与抑郁和焦虑发生在多达40%的患者曾经。4,5
曾经有一个50/100,000的患病率和发病率高达每年12/100,000。心因性nonepileptic发作(pn)的贡献进一步1.5 - -4.9每100000人口,每年的患病率2-33每100000人口。6曾经的患者占9%的神经学的招生,首页7,8神经病学临床推首页荐的16%,910%和-25%的患者指癫痫专家中心。10曾经的患者往往需要多个磋商在几年前接受曾经的诊断11然后经常重新提出紧急部门在收到这样的诊断。12对患者延迟诊断导致了更糟糕的结果4和可预防的成本,如错过了工作,全科医生和专家预约,调查。诊断的不确定性在持续的症状也会导致无形成本,如生命质量下降。
这些成本携带负担的病人,临床医生和卫生保健系统和经济。的确,曾经被发现患者更有可能不工作因健康原因,更容易接受残疾相关国家经济利益的人比其它神经系统的紊乱。13
各种理疗等治疗14或认知行为治疗(CBT)15会导致改善这些症状和生活质量。的重要性,简单的干预为病人提供一个精确的诊断,从而解释他们的症状,还可以改善情绪和生命质量16和减少医疗资源利用率。17
曾经的成本(和其他医疗条件)可以被认为是直接和间接成本。直接成本是资源用于卫生保健成本(例如,调查或评估医生)所花费的时间,而间接成本代表生产力损失因morbidity-related病假(例如,损失的就业、福利、或照顾孩子而住院的费用)。直接和间接成本共同构成曾经的经济负担,也可以通过cost-of-illness量化(COI)的研究。COI研究可以使用自顶向下或自底向上方法。自底向上的方法估计成本基于数据记录(或观察使用)在服务提供者的层面上,而自上而下的方法使用行政登记成本。18
其他医疗利用的研究集中在经济评价(EE)。有不同类型的ee:成本最小化分析解决的问题是否干预会导致降低医疗保健成本。成本效益分析结合成本和临床参数,如获得生命年或恢复情况下,评估是否具有成本效益的干预。19成本效用分析使用质量调整生命年(qaly)作为测量的有效性。qaly试图量化的影响患者的生活质量和数量的条件。一般来说,成本效益分析使用增量成本效益比,这是一个额外的单位成本的衡量健康了。而COI展示信息只在疾病的经济负担,EE可以帮助决策者决定对哪些干预措施优化资源。
据报道,鉴于高负担曾经对病人和社会的地方,我们旨在系统地回顾曾经的健康经济文献。我们的目标如下:
研究流量的直接和间接成本
调查是否具有成本效益的干预治疗流量。
方法
考虑研究审查的标准
本研究遵循的方法和指导方针设定的首选项报告系统评价的系统回顾和荟萃分析清单20.(eAppendix 1,links.lww.com/WNL/C833)。研究包括如果他们报道为FN Ds原始成本或成本效益数据。任何研究的引用的文本阅读全文筛选确定进一步的研究。评论,定性研究,研究报告结果的其他研究,定性研究,在英语和任何研究都排除在外。病例报告和系列也排除在外。文章筛选包含B.O.M.和',and all data were extracted by B.O.M. When a single study was published in several articles, the article reporting the largest group was used. No restrictions on age, sex, or treatment level were applied.
结果测量
主要结果措施曾经给病人的货币和非货币成本和经济。
搜索方法的识别研究
搜索是在2022年4月从数据库的《盗梦空间》4月8日,2022年,在接下来的电子数据库:PubMed、MEDLINE、EMBASE, PsycINFO,国家卫生服务经济评估数据库约克大学的和确定的参考书目中研究。这些数据库包含一个全面的医学文献和报告。
下面的搜索字符串(在标题和摘要):使用(“转换障碍”或“转换反应”或psychogen *或nonepileptic nonepileptic hysteri *或“功能性神经”或“功能性运动”或“功能性运动”或“功能性震颤”或“功能感觉”nonorgan *或nonorgan *或Astasia-Abasia”不能站立步行不能”)和(QALY“质量调整寿命年美元”或“残疾调整生命年美元”戴利成本或费用或支出或自费或经济或预算或货币或资源*或消费或非正式护理)。
转换障碍的主标题是爆炸的奥维德平台(Psycinfo、MEDLINE和EMBASE)。以下的会议资料在过去5年手搜索:生物精神病学协会,美国精神病学协会,英国神经精神病学协会,英国皇家精神科医学院,英国神经学、协会和美国神经病学学会。首页摘要被确定为符合入选标准的审查全文寻求评估。B.O.M.联系第一作者的论文发现通过这种方法。
数据收集和分析
包含和排除研究的记录(和排斥的原因)。数据提取使用DistillerSR软件21B.O.M.和包括研究特点、人口和经济成本如直接医疗保健和nonhealthcare成本、间接成本和QALY测量。
一个荟萃分析被认为不适当的,考虑到显著的异质性研究的军团,位置(不同的卫生保健系统),包括成本和成本数据来源。比较结果noncomparator研究,每个病人的成本转换使用购买力平价(ppp)为国内生产总值(GDP)美元(美元)。22成本数据的研究使用的价格水平在2021年之前每年夸大了1%计算2021年共同的最终值。如果平均值和标准差是没有报告,使用免费软件(窗口统治者)来计算这些措施从提供的图表。
论文质量的评估
评估的整体方法学质量ee应用程序被告知的苏格兰校际指南网络方法检查表23(eAppendix 2,links.lww.com/WNL/C834)和一个清单的方法(eAppendix 3,links.lww.com/WNL/C835)。老蒸馏器是用于生产低质量数据根据我们的评估,可以接受的,或高质量。
标准协议的审批、登记和病人同意
研究协议已经登记在普洛斯彼罗4月8日,2022年,CRD42022322142登记号码。道德并不寻求,因为任何收集的数据来自公开文档。
数据可用性
个别研究人员可以要求收集的数据从相应的作者。
结果
搜索结果中显示图。58研究综述了全文,其中16个研究均包括在内。四个会议摘要,和他们的数据请求从各自的作者,其中1回应。42研究详细的原因被排除在外图。
研究质量
包括研究的4 (Stephen et al .,24戈尔茨坦et al .,25Jennum et al .,26和Luthy et al。2710)被认为是高质量的,被认为是可接受的质量(Deleuran et al .,28Nelson-Sice et al .,29日Tinazzi et al .,30.Seneviratne et al .,31日马丁·等。32Ahmedani et al .,33罗素et al .,34麦基et al .,35尼尔森et al .,36Reuber et al。372),被认为是低质量(Chemmanam et al .,38Goyal et al。39)。
研究特点
一般研究特点进行了总结表1 - 3。最早的研究发表在1998年,最近的是在2021年。包括研究COI的曾经,81% (n = 13)发表在2013年或之后,这或许表明,曾经的COI是最近的一个话题,增加兴趣。从64138年11到样本大小各不相同。5进行了研究在美国,4在英国,2在丹麦,和1在意大利、爱尔兰、澳大利亚、加拿大和印度。十个研究集中在FS 4研究关注于曾经/转换障碍,和2研究关注于功能运动障碍(手足口病)。
研究异构为诊断标准。6曾经/手足口病的研究,1国际疾病分类、第九和第十位修订(ICD-9/10)(Stephen et al。24),1用古普塔和朗标准(Tinazzi et al。30.),1使用Fahn威廉姆斯标准(尼尔森et al。36),3使用共识诊断(Nelson-Sice et al .,29日Goyal et al .,39Reuber et al。37)。研究的FS 6使用金本位的视频脑电图(vEEG)(戈尔茨坦et al .,25Deleuran et al .,28罗素et al .,34Chemmanam et al .,38Seneviratne et al .,31日马丁et al。32),2使用ICD-9/10(Jennum et al。26Luthy27),1同时使用icd -和vEEG (Ahmedani et al。33),诊断标准的研究不清楚(麦基et al。35)。
研究设计是由3种类型:
COI和队列研究没有进行干预的研究,其中不包括比较器组(n = 4)。29日,- - - - - -,31日,35
ee的干预措施,要么是张后队列研究(n = 6)28,32,- - - - - -,34,37,38或随机对照试验(相关,n = 2)。25,36其中,5研究评估积极干预,研究评估成本之前和之后曾经的确诊。
eAppendix 4 (links.lww.com/WNL/C836)显示类别考虑成本。研究不同的详细的分解成本。八只研究评估医院成本(专家门诊和住院治疗),7的这些研究只集中在医院住院费用。只有4个研究评估药物成本以外的医院。三项研究生产力损失评估病人和非正式的护理人员造成他们的曾经,而Jennum et al。26关于国家成本评估生产力损失。关于报告的成本数据研究也不同。虽然作者称包括不同类型的成本在他们的分析中,有些没有给出确切的数据对这些个人成本。eAppendix 5 (links.lww.com/WNL/C837)成本是什么明确报道细节,纸。两篇文章只给每个病人整体总成本。
人口统计资料
13个研究只调查了成人的成本,和2研究(Stephen et al。24和Jennum et al。26与曾经)包括成年人和未成年人。Luthy et al。27在儿科医院调查成本。成人患者的意思/平均年龄在35之间的研究范围25,31日45.48年,24和每一个研究指出性别比例报道大多女性患者,57%不等34到86%。28
经济成本
研究总结了在表1 - 3。几个汇总结果可以从所选的研究中提供的经济数据。
首先,8研究评估成本干预之前/之后,定义为psychological-based干预治疗或制作和交流一个健壮的诊断。每一个8研究显示降低成本,或提高qaly,干预后的时期。唯一的研究25开展一个完整的成本效益分析计算了CBT的增量成本和标准医疗(SMC)每QALY£120658与SMC孤单。这个下降高于阈值所需的成本效益卓越国家卫生和保健研究所(NICE)的每QALY£20000 -£30000。40尼尔森et al36飞行员个随机对照试验的物理治疗干预患者手足口病报告每QALY平均增量成本获得£12087,36虽然Reuber et al37不受控制的初步研究报告每QALY平均增量成本获得£5328(如果生命质量改进持续了1年)在短暂的心理动力学干预患者混合功能的神经症状。37
其次,在那些曾经相比成本的研究与其他慢性神经系统疾病,成本是相同的。Luthy et al。27和Stephen et al。24显示成本负担较轻的pn与癫痫相比,尽管后者的研究显示,紧急设置成本更高,尽管斯蒂芬·et al。24只包括难治性癫痫比较器。唯一的经济成本的研究,比较患者与健康对照组(曾经Jennum et al。26)显示,成本显著增加患者曾经和他们的护理人员。
第三,在这些研究给了纳税人的总成本的估算,斯蒂芬·等。24Tinazzi et al .,30.和麦基et al。35给他们的国家总数的估计COI的1200000000美元(医院收费成本对于所有曾经亚型和所有年龄的),€34500000(直接医疗成本功能运动症状16岁以上的人),和19525629€€48289190(直接和间接成本的FSs在成年人每年,分别)。
最后,总体成本之间存在着显著的差异,因为研究的方法论和地理异质性;公私合伙制成本调整后GDP年平均成本每个病人的pn范围从4964美元2021美元(Luthy等。)2783884美元2021美元(戈尔茨坦等。)25而那些FN Ds范围从21433美元2021美元(Tinazzi等。)30.86722美元2021美元(Nelson-Sice等)。29日
讨论
卫生经济研究的系统性回顾曾经的显著的成本障碍,并可能减轻这种成本。我们的研究结果表明2趋势:首先,曾经导致成本每个病人,可比的,或超过,其他有类似症状的慢性神经系统疾病(例如,FS vs癫痫)。其次,干预措施(包括制造和提供一个健壮的诊断)有可能改善患者的健康状况(以qaly和缓解症状)和依赖医疗资源,减少后续的成本。然而,异质性的研究在解释和比较结果提供了挑战。
报告成本有显著的差异,可能导致异质性的诊断实践,包括不同类型的成本,成本数据来源和研究的位置。成本调整后为GDP公私合伙制,年平均成本范围从4964 2021 2021美元(Luthy等。)2786722美元2021美元(Nelson-Sice等)。29日这种异质性的成本也反映在经济成本的系统评价医学无法解释的症状(年平均成本从1584美元到6424美元2006美元从1986年到2004年),41多发性硬化症(年平均成本从13721美元到82080美元2012美元从1995年到2012年),42癫痫(平均每年直接成本从£611€4292从1992年到2013年),43和难治性抑郁症(年平均成本从3800美元到49000美元2006美元从2004年到2014年)。44
这种异质性的限制不仅比较的研究包括在本文也曾经的经济成本的比较与其他慢性的经济成本,神经和精神疾病。然而,2高质量的研究包括在本文(Stephen et al。24和Luthy et al。27)曾经报道和FS,分别有类似意味着每个病人直接成本如癫痫。斯蒂芬·et al。24也报道了类似的意思是直接成本每成人病人承认曾经与脱髓鞘疾病。鉴于患者曾经有多发性硬化症患者的身体残疾水平相当于或癫痫和更高的频率比2障碍的心理,13有人可能认为相似或更大的间接和无形成本。这提供了强大的洞察经济影响的障碍,在医学界已相对有限的认识。45,46
鉴于高患病率的并发症发生在曾经的患者,4,5是可能的,这些并发症可能会导致计算的成本包括综述文章。这种缺乏调整将会导致膨胀的成本被计算曾经队列。47Luthy等人试图孤立的纯粹经济损失曾经通过一个广泛的排除标准(医学和精神病学的共病)。作者承认研究的队列可能减少他们的发现的外部效度,考虑到许多人的成功治疗慢性神经系统疾病,特别是曾经,需要一个全面的方法。
在这些研究评估使用qaly经济干预措施的有效性,有显著的变化。的一部分,这是由于不同的患者人群和干预措施。然而,在2的研究中,病人人口和干预是类似的,即FS接受psychological-based治疗患者。尽管如此,QALY成本有显著差异。戈尔茨坦等。25报道CBT的增量成本和SMC£120658每QALY仅与SMC相比,而Reuber et al。37每QALY报道平均增量成本获得£5328。许多因素可能会导致这些广泛不同的数字。Reuber et al。37(n = 63)报道治疗£213.15的单位成本,而戈尔茨坦等。25(n = 293)报道£1064的单位成本。此外,Reuber et al。37他们的分析基于临床结果在6个月时,他们认为这将是相同的在12个月。如果戈尔茨坦等。25使用临床结果而不是6点12个月,每QALY成本上涨可能会低一些,因为有一个更大的生命质量差异在时间点和癫痫的主要测量结果的显著差异。最后,正如Reuber et al。37承认,缺乏对照组在他们的研究意味着干预的成本效益不能被视为证明的混杂因素如安慰剂或回归到平均水平的影响。此外,研究中的控制臂由戈尔茨坦等。25不是治疗像往常一样,但增强的“标准化的医疗护理,护理包比通常为患者提供FS,涉及教育从神经学家和精神病医生和咨询。这反过来会导致一个更小的差异之影响的集团,因此低估成本效益的干预。
研究中没有比较器,总成本变化从18549美元到43661美元的2021美元。任何结论从这些研究受限于缺乏对照组,说明他们的报道,因此很难发现。
全面COI研究应该包括所有的直接和间接的医疗费用和无形成本。大多数的研究综述只包括hospital-related成本。这样的研究将低估曾经真正的经济成本。直接比较的住院率成本也受限于特定的差异成本包括在研究中,例如,诊断成像,药物,或多学科小组磋商。
比较成本研究的另一个并发症是他们设置在不同的国家,因此不同的卫生保健系统。不同的国家有不同程度的公共卫生保健系统,患者携带更多的私人系统的额外成本。这种差异改变资源分配由临床医生和卫生保健系统的差异已经被证明改变病人的卫生保健资源的使用。48
更广泛的社会支持的国家也可能影响间接成本。Jennum et al。26确定,与控制相比,更大比例的FS和同伴接受社会服务的好处,如病假工资或残疾养老金和住房福利。作者报道,由于这些公共服务,提前退休可能更常见。研究,评估生产力损失20.,25,29日,35报道称,这些成本相形见绌的直接成本。各国生产力损失可能会有所不同,从而影响到曾经的整体经济成本上是不同的。
研究综述了确诊曾经的高成本和成本的降低与诊断。这突显出曾经的建立一个早期诊断的重要性。可能的原因是2倍;最小化过度的调查和不适当的药物,9减少带来的直接和间接经济损失,同时也最大限度地减少伤害病人;改善预后仔细沟通后的一个清晰的和可靠的诊断。e1然而,没有一个研究综述已经能够区分这两种可能性。研究中确定该研究结果表明,尤其适用于那些获得金标准诊断的患者FS vEEG。在这些研究,评估治疗干预措施,干预治疗后成本显著降低,但这些干预措施的成本效益的证据目前更为有限。
在这一领域未来的研究应该包括直接和间接成本的综合列表确定的曾经的经济负担。更多的研究来自中等收入和低收入国家连同适当的比较组将使全球经济全面理解曾经的负担。
到目前为止,还没有大型研究显示出治疗曾经的成本效益,定义好每QALY成本低于35000美元- 45000美元2009美元的国家。e2据我们所知,迄今为止只有戈尔茨坦等人进行一个全面的成本效益研究,不过成本也高于阈值。因此,也应进行严格的成本效益研究调查具有成本效益的治疗曾经。同样,研究应该寻求区分的相对贡献降低成本后曾经的诊断,诊断鲁棒性的交流,减少不恰当的医疗干预措施或改善预后。
与其他健康经济系统评价,我们面临的限制研究,使用自顶向下的成本计算将低估私下支付医疗保健产品,而那些使用医院收费数据,平均高估的真实经济成本障碍患病率。e3
本文强调了这一主题研究的相对缺乏。四个研究间接成本评估病人,只有3研究25,36,37包括无形成本。生产力损失和无形成本,如与污名相关的费用,已被证明来弥补成本的很大一部分癫痫,e4和他们被排除在大部分的研究综述限制任何曾经的真实负担的估计。几项研究的第三位置意味着人口代表曾经患者严重的子集,因此可能会限制他们的发现的外部效度。曾经是一个异构的障碍,患者即使在相同的症状。治疗方法主要是基于其他共病的症状而不考虑问题甚至可能因此稀释或模糊的治疗对患者的一个子集。这可能会增加每QALY相关成本的干预。最后,大部分的比较研究综述与慢性神经系统疾病对照组使用(例如,运动神经元疾病,多发性硬化症)。只有少数的研究匹配曾经跨组症状,这应该是一个未来的研究更有力地理解相对成本的目的(例如,比较成本的手足口病和帕金森病)。
FN Ds与卫生保健资源的大量使用,导致病人和纳税人经济成本和无形损失。鉴于FN D是类似于其他的疾病,我们不建议应该有与之关联的零成本。相反,在本文中,我们试图探讨如何减少这些成本有效及时的诊断和治疗。干预措施,包括简单的制作一个健壮的诊断,对降低这些成本似乎提供了一个途径。之间存在显著的异质性在这一领域的研究,我们发现了一个相对缺乏研究间接和无形成本。这样的成本似乎高FN Ds和为进一步的研究提供一个焦点,长期研究。
研究资金
没有针对性的资金报告。
信息披露
报告没有披露有关b O’mahony手稿。g·尼尔森接收来自国家健康研究所的研究经费和护理研究。美国巴克辛德尔国际抗癫痫联盟主席是诊断方法委员会和在国际神经心理学协会理事会。美国巴克辛德尔是演讲者收到UCB和Neurodiem谢礼。M.J.爱德华兹提供专家证据和临床治疗在法医学的设置。他从牛津大学出版社收到版税的牛津手册专家帕金森病及其他运动障碍。在过去的一年中,他已经收到了酬金为梅尔兹医药教育工作。m . Yogarajah由MRC鲤鱼奖(先生/ V037676/1)。开放存取的目的,通讯作者使用Creative Commons归因(CC)许可任何作者接受手稿版本出现。m . Yogarajah进行独立专家法医学的工作包括曾经的关系。 Go to首页Neurology.org/N为充分披露。
附录的作者
脚注
去首页Neurology.org/N为充分披露。资金信息和披露认为作者相关的,如果有的话,年底提供这篇文章。
这篇文章加工费由英国医学研究理事会资助。
提交和外部同行评议。处理编辑器是副主编丽贝卡·伯奇博士。
- 收到了2022年9月1日。
- 接受的最终形式2023年3月22日。
- 版权©2023年作者(年代)。发表的Wolters Kluwer健康,公司代表美国神经病学学会。首页
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